Особенности саркоидоза у детей (серия клинических случаев)
ОРИГИНАЛЬНЫЕ СТАТЬИ
Аннотация
Введение.Саркоидоз у детей является редкой и малоизученной патологией, в связи с чем существует необходимость детального изучения заболевания.Цель работы— демонстрация клинических наблюдений и сопоставление с данными литературы.Материалы и методы.Проведен ретроспективный анализ данных медицинской документации пациентов с гистологически верифицированным саркоидозом легких за 2014–2025 гг. Использовались следующие методы диагностики: компьютерная томография органов грудной клетки (КТ ОГК), ультразвуковое исследование (УЗИ); исследование функции внешнего дыхания (спирометрия, импульсная осциллометрия, бодиплетизмография, диффузионная способность легких); эндоскопические методы исследования (бронхоскопия, чрезбронхиальная щипцовая биопсия лимфоузла под УЗ-навигацией, биопсия слизистой оболочки бронхов).Результаты.В данной статье подробно представлены три клинических наблюдения. За предыдущие 10 лет нами было выявлено 5 детей с саркоидозом. Клинический пример 1: девочка 16 лет с наследственностью по саркоидозу, отмечала жалобы на снижение веса, утомляемость. При плановой флюорографии (ФЛГ) в 2023 г. — расширение корней легких; при КТ ОГК — увеличение бронхопульмональных лимфатических узлов; при транспищеводной биопсии лимфатического узла под УЗ-навигацией — хроническое гранулематозное воспаление. Через 4 месяца появилась одышка, боль в шее. Назначена системная глюкокортикостероидная (ГКС) терапия с положительным эффектом. Клинический пример 2: мальчик 17 лет, анамнез без особенностей. При ФЛГ в декабре 2024 г. — очаговые изменения в легких и увеличение внутригрудных лимфатических узлов; по КТ ОГК — очаговые изменения в легких, лимфаденопатия средостения; чрезбронхиальная биопсия под УЗ-навигацией — хроническое гранулематозное воспаление. Начата системная ГКС. Клинический пример 3: девочка 16 лет, анамнез без особенностей, отмечала жалобы на одышку, снижение веса, аменорею. При плановой ФЛГ — усиление легочного рисунка, округлые образования в паренхиме легких; при КТ ОГК — интерстициальные изменения в легких и увеличение внутригрудных лимфатических узлов; при браш-биопсии бронхов — эпителиоидноклеточное гранулематозное воспаление. Назначена сосудистая терапия, в течение года наблюдалось стабильное состояние.Заключение.Клинические примеры демонстрируют особенности течения саркоидоза у детей (семейный анамнез заболевания, бессимптомный период, снижение веса, одышка, лимфаденопатия). В связи с ранним началом системных ГКС отмечается положительный эффект с регрессом саркоидоза.
Библиографические ссылки
1. Саркоидоз. А.А. Визель, ред. М.: Атмосфера; 2010. Sarcoidosis. A.A. Wiesel, ed. Moscow: Atmosphere; 2010. (In Russian).
2. Визель А.А., Гурылева М.Э. Саркоидоз у детей. Педиатрия им. Г.Н. Сперанского. 2004;(2):62–67. Vizel A.A., Guryileva M.E. Sarcoidosis in children. Pediatria n.a. G.N. Speransky. 2004;83(2):62–67. (In Russian).
3. Гармаш Ю.Ю., Колосовская В.П. Выявление, заболеваемость, распространенность саркоидоза среди населения Москвы. Туберкулез сегодня: материалы VII Российского съезда фтизиатров. М.: БИНОМ; 2003. 342 с. Garmash Yu.Yu., Kolosovskaya V.P. Detection, incidence, and prevalence of sarcoidosis among the population of Moscow. Tuberculosis today: Proceedings of the VII Russian Congress of Phthisiologists. Moscow: BINOM; 2003. 342 p. (In Russian).
4. Русаков Н.В., Мухин Н.А., Брико Н.И. и др. Особенности распространения саркоидоза в условиях Москвы. Гигиена и санитария. 2012;(4):16–18. Rusakov N.V., Mukhin N.A., Briko N.I. et al. Features of the spread of sarcoidosis in Moscow. Hygiene and Sanitation. 2012;(4):16–18. (In Russian).
5. Fink C.W., Cimaz R. Early onset sarcoidosis: not a benign disease. J Rheumatol. 2007;24(1):174–177.
6. Chauveau S., Jeny F., Montagne M.E. et al. Child-adult transition in sarcoidosis. J Clin Med. 2020;9(7):2097. https://doi.org/10.3390/jcm9072097.
7. Terwiel M., van Moorsel C.H.M. Clinical epidemiology of familial sarcoidosis: A systematic literature review. Respir Med. 2019:149:36–41. https://doi.org/10.1016/j.rmed.2018.11.022.
8. Визель А.А., Визель И.Ю. Саркоидоз и интерфероны: звенья патогенеза и ятрогения. Практическая пульмонология. 2017;(1):46–50. Vizel A.A., Vizel I.Yu. Sarcoidosis and interferons: pathogenesis and iatrogeny. Practical pulmonology. 2017;(1):46–50. (In Russian).
9. Визель И.Ю., Шмелев Е.И., Визель А.А. и др. Сравнение вновь выявленных больных саркоидозом молодого и старшего возраста. РМЖ. 2018;10(1):16–20. Vizel I.Yu., Shmelev E.I., Vizel A.A. et al. Comparison of newly diagnosed young and older patients with sarcoidosis. RMJ. 2018;10(1):16–20. (In Russian).
10. Vorselaars A.D.M., van Moorsel C.H.M., Zanen P. et al. ACE and s IL-2R correlate with lung function improvement in sarcoidosis during methotrexate therapy. Respir Med. 2015;109(2):279–285. https://doi.org/10.1016/j.rmed.2014.11.009.
11. White E.S., Lynch J.P. Current and emerging strategies for the management of sarcoidosis. Expert Opin Pharmacother. 2007;8(9):1293–1311. https://doi.org/10.1517/14656566.8.9.1293.
12. Dubaniewicz A. “Danger theory” as a common mechanism of sarcoidosis induction by infectious and non- infectious factors — a role of environmental factors and autoimmunity. Pol Merkur Lekarski. 2018;44(261):97–100.
13. Rose C.D., Doyle T.M., Mc Ilvain-Simpson G. et al. Blau syndrome mutation of CARD12/NOD2 in sporadic early onset granulomatous arthritis. J Rheumatol. 2005;32(2):373–375. https://doi.org/10.1016/j.ajo.2006.06.064.
14. Ungprasert P., Matteson E.L. Neurosarcoidosis. Rheum Dis Clin North Am. 2017;43(4):593–606. https://doi.org/10.1016/j.rdc.2017.06.008.
15. Fauroux B., Clement A. Paediatric sarcoidosis. Paediatr Resir Rev. 2005;6(2):128–133. https://doi.org/10.1016/j.prrv.2005.03.007.
16. Gorkem S.B., Köse S., Lee E.Y. et al. Thoracic MRI evaluation of sarcoidosis in children. Pediatr Pulmonol. 2017;52:494–499. https://doi.org/10.1002/ppul.23614.
17. Lynch J.P., Ma Y.L., Koss M.N. et al. Pulmonary sarcoidosis. Semin Respir Crit Care Med. 2007;28(1):53–74. https://doi.org/10.1055/s-2007-970333.
18. Fink C.W., Cimaz R. Early onset sarcoidosis: not a benign disease. J Rheumatol. 2007;24(1):174–177.
19. Zhao M.M., Du S.S., Li Q.H. et al. High throughput 16Sr RNA gene sequencing reveals the correlation between Propionibacterium acnes and sarcoidosis. Respir Res. 2017;18(1):28. https://doi.org/10.1186/s12931-017-0515-z.
20. Nathan N., Marcelo P., Houdouin V. et al. Lung sarcoidosis in children: update on disease expression and management. Thorax. 2015;70(6):537–542. https://doi.org/10.1136/thoraxjnl-2015-206825.
21. Maleki A., Anesi S.D., Look-Why S. et al. Pediatric uveitis: a comprehensive review. Surv Ophthalmol. 2022;67(2):510–529. https://doi.org/10.1016/j.survophthal.2021.06.006.
22. Gedalia A., Shetty A.K., Ward K. The diagnostic value of MRI in children with sarcoidosis presenting with fever of unknown origin. J Pedatr Orthop. 2007;17:460–462.
23. Rao R., Dimitriades V.R., Weimer M. et al. Neurosarcoidosis in pediatric patients: a case report and review of isolated and systemic neurosarcoidosis. Pediatr Neurol. 2016;63:45–52. https://doi.org/10.1016/j.pediatrneurol.2016.05.018.
24. Lindsley C.B., Petty R.E. Overview and report on international registry of sarcoid arthritis in childhood. Curr Rheumatol Rep. 2000;2(4):343–348. https://doi.org/10.1007/s11926-000-0073-z.
25. Slamang W., Tinley C., Brice N.et al. Paediatric non-infectious uveitis in Cape Town, South Africa: a retrospective review of disease characteristics and outcomes on immunomodulating treatment. Pediatr Rheumatol Online J. 2021; 19(1):50. https://doi.org/10.1186/s12969-021-00537-x.
26. Rose C.D., Wouters C.H., Meiorin S. et al. Pediatric granulomatous arthritis: an international registry. Arthritis Rhem. 2006;54(10):3337–3344. https://doi.org/10.1002/art.22122.
27. Rosen Y. Pathology of sarcoidosis. Semin Respir Crit Care Med. 2007;28(1):36–52. https://doi.org/10.1055/s-2007-970332.
28. Van Dee L., Stehouwer M., van Bemmel T. et al. Systemic sarcoidosis associated with exposure to Borrelia burgdorferi in a 21-Year-Old Man. Eur J Case Rep Intern Med. 2018;5(10):000942. https://doi.org/10.12890/2018_000942.
29. Ruza I., Lucane Z. Serum and urinary calcium level in Latvian patients with sarcoidosis. Reumatologia. 2018;56(6): 377–381. https://doi.org/10.5114/reum.2018.80715.
30. Shetty A.K., Gedalia A. Sarcoidosis in children. Curr Probl Pediatr. 2000;30(5);149–176. https://doi.org/10.1067/mps.2000.105929.
31. Hafner R., Vogel P. Sarcoidosis of early onset. A challenge for the pediatric rheumatologist. Clin Exp Rheumatol. 2003;11(6):685–691.
32. Bénéteau-Burnat B., Baudin B., Morgant G., Baumann F.C., Giboudeau J. Serum angiotensin-converting enzyme in healthy and sarcoidotic children: comparison with the reference interval for adults. Clin Chem. 1990;36(2):344–346.
33. Moudgil A., Przygodzki R.M., Kher K.K. Successful steroid-sparing treatment of renal-limited sarcoidosis with mycophenolate mofetil. Pediatr Nephrol. 2006;21(2);281–285. https://doi.org/10.1007/s00467-005-2086-3.
34. Patterson K.C., Chen E.S. The pathogenesis of pulmonary sarcoidosis and implications for treatment. Chest. 2018;153(6):1432–1442. https://doi.org/10.1016/j.chest.2017.11.030.
35. Izbicki G., Chavko R., Banauch G. et al. World Trade Center “sarcoid-like” granulomatous pulmonary disease in New York City Fire Department rescue workers. Chest. 2007;131(5):1414–1423. https://doi.org 10.1378/chest.06-2114.
